Early motor repertoire and longterm motor, cognitive and adaptive function in infants at risk for neurological impairment

Abstract

Sammendrag: Tidlig motorisk repertoar og seinere motorisk, kognitiv og adaptiv funksjon hos barn med risiko for nevrologiske funksjonsforstyrrelser Spedbarn med risiko for nevrologisk funksjonsforstyrrelse inkluderer både barn født premature (før uke 37 i svangerskapet) og barn født til termin med komplikasjoner i nyfødtperioden. I denne avhandlingen er hovedfokus på kvaliteten av spontanbevegelser i spedbarnsalder og seinere motorisk, kognitiv og adaptiv funksjon hos barn som er født premature med svært lav fødselsvekt (Very Low Birth Weight: VLBW; fødselsvekt <1500 gram) selv om studiepopulasjonen inkluderer også noen barn med neonatal encefalopati født til termin. Nyere studier har vist at barn som er født prematurt har motoriske og kognitive utfordringer, og behovet for støtte vedvarer gjennom barndommen, ungdomsårene og voksenlivet for mange av de premature barna som overlever. Det er behov for å utvikle og forbedre diagnostiske verktøy for tidlig identifisering av nevrologiske funksjonsforstyrrelser for å kunne starte intervensjon på et tidlig tidspunkt. Studier av spontanbevegelser hos normale foster og spedbarn har ledet til en systematisk klassifisering av bevegelsene og definisjon av standardbevegelser for de ulike aldersgruppene. Noen av disse er beskrevet som general movements og en metode for evaluering av slike bevegelser er utviklet. «The Assessment of Motor Repertoire – 2 to 5 Months» (AMR) er en standardisert vurdering av fidgety-bevegelser som er general movements mellom 2-5 måneder. AMR beskriver også kvaliteten og kvantiteten til det motoriske repertoaret (concurrent movements), som er bevegelser som opptrer sammen med fidgety-bevegelser. Studier har vist at fravær av fidgety-bevegelser er en god prediktor for utvikling av cerebral parese (CP), og at kvaliteten av det motoriske repertoaret i fidgety-perioden hos VLBW-barn er assosiert med seinere motorisk og/eller kognitiv utvikling. Denne avhandlingen inneholder både en oppfølgingsstudie og en multisenterstudie. Målet med oppfølgingsstudien i Artikkel I var å undersøke prediktiv verdi av kvaliteten av fidgetybevegelser og det motoriske repertoaret for senere motorisk og kognitivt utkomme i ei gruppe høy-risiko barn. Vi viste at et unormalt motorisk repertoar, til tross for tilstedeværelse av fidgety-bevegelser, var assosiert med motoriske og kognitive utkomme ved 10-års alder, undersøkt med Movement Assessment Battery for Children-2 og Wechsler Intelligence Scale- III. Målet med oppfølgingsstudien i Artikkel II var å beskrive foreldre-rapportert adaptiv og maladaptiv atferd hos 10-11 år gamle VLBW-barn med og uten CP sammenlignet med terminfødte kontrollbarn, ved hjelp av Vineland-II. I gruppa med VLBW-barn uten CP ønsket vi å beskrive mulige sammenhenger mellom adaptiv og maladaptiv atferd og neonatale faktorer samt kvaliteten på spedbarnas tidlige motoriske repertoar. Vi fant at VLBW-barn, både med og uten CP, hadde dårligere adaptiv funksjon i skolealder enn sine jevnaldrende født til termin. Blant VLBW-barn uten CP var kvaliteten på det motoriske repertoaret assosiert med en lavere skår for adaptiv funksjon ved 10-11 år. Målet med multisenterstudien i Artikkel III var å beskrive kvaliteten av general movements og det motoriske repertoaret i fidgety-perioden hos barn med svært lav gestasjonsalder (ELGAN: gestasjonsalder <28 uker) og/eller ekstrem lav fødselsvekt (ELBW: fødselsvekt <1000 gram). Hos disse spedbarna fant vi dårligere kvalitet på det motoriske repertoaret ved 12 uker korrigert alder sammenlignet med ei representativ frisk kontrollgruppe. ELGAN/ELBW spedbarn med tilstedeværelse av fidgety-bevegelser hadde fire ganger så høy risiko for å ha et unormalt motorisk repertoar enn kontrollene. Resultatene i denne avhandlingen tyder på at et unormalt motorisk repertoar hos høy-risiko spedbarn er hyppig forekommende, og at dette tidlige motoriske repertoaret er assosiert med senere utkomme for motorikk, kognisjon og adaptiv funksjon. Ettersom antallet overlevende barn som er ekstremt for tidlig født øker, er det viktig for helsevesenet og hjelpeetater å ha diagnoseverktøy med høy nok sensitivitet og spesifisitet med hensyn til framtidige behov. Like viktig er det å være i stand til å berolige foreldre så tidlig som mulig dersom deres spedbarn vil utvikle seg normalt og ikke ha risiko for funksjonsforstyrrelser forårsaket av problemer rundt fødselen. Studier av spontanbevegelser og det motoriske repertoaret i spedbarnsalder kan bidra til å møte disse utfordringene.

Summary: Early motor repertoire and long-term motor, cognitive and adaptive function in infants at risk for neurological impairment Infants at risk for neurological impairments include both infants born preterm (before week 37 of gestation) and infants born at term with neonatal complications. In this thesis, the main focus is on the quality of spontaneous movements in infancy and long-term motor, cognitive and adaptive function in children born preterm with very low birth weight (VLBW: <1500 grams), even though the study population also includes some children born at term who have suffered neonatal encephalopathy. Recent studies have shown that preterm born children have motor and cognitive challenges, and the need for support persists through childhood, adolescence and into adulthood for many of these preterm born survivors. There is a need to develop and improve diagnostic tools for early identification of neurological impairment in order to start intervention at an early age. The observation of spontaneous movements in normal fetuses and infants has led to a systematic classification of movements, thereby defining a set of standard movements for each respective age group. Some of these are described as general movements, and a method for the evaluation of such movements has been developed. The “Assessment of Motor Repertoire – 2 to 5 Months” (AMR) is a standardized assessment of fidgety movements, which are the general movements at 2-5 months of age. AMR also describes the quality and the quantity of the concurrent motor repertoire, which are movements occurring together with fidgety movements. Studies have shown that absence of fidgety movements is a good predictor of development of cerebral palsy (CP), and that the quality of the concurrent motor repertoire during the fidgety period in VLBW infants is associated with later motor and/or cognitive development. This thesis includes both a follow-up study and a multicenter study. The aim of the follow-up study in Paper I was to determine the predictive value of the quality of fidgety movements and the concurrent motor repertoire for later motor and cognitive outcomes in a group of highrisk children. We showed that an abnormal concurrent motor repertoire, despite presence of fidgety movements, was associated with motor and cognitive problems at 10 years of age, assessed by the Movement Assessment Battery for Children-2 and Wechsler Intelligence Scale-III. The aim of the follow-up study in Paper II was to describe parent-reported adaptive and maladaptive behaviour in 10-11 year old VLBW children with and without CP compared with term-born controls, using Vineland-II. In the group of VLBW children without CP, we wanted to describe possible associations between adaptive and maladaptive behaviour and neonatal factors as well as the quality of the infants' early motor repertoire. We found that VLBW children, both with and without CP, had lower adaptive function at school age than their peers born at term. Among VLBW children without CP an abnormal infant motor repertoire at 14 weeks post-term age was associated with a lower score for adaptive behavior at 10-11 years of age. The aim of the multicenter study in Paper III was to describe the quality of general movements and the additional concurrent motor repertoire during the fidgety movement period in infants with extremely low gestational age (ELGAN: <28weeks gestational age) and/or extremely low birth weight (ELBW: <1000 grams). In these infants, we found poorer quality of the early motor repertoire at 12 weeks corrected age compared with a matched control group of healthy term-born infants. ELGAN/ELBW infants with presence of fidgety movements had a four times higher risk of having an abnormal concurrent motor repertoire than control infants. In conclusion, the results of the thesis suggest that abnormal concurrent motor repertoire is frequent in high-risk infants, and that this early motor repertoire is associated with later motor, cognitive and adaptive outcome. As the number of survivors of extreme birth is increasing, it is important for the healthcare and social system to have diagnostic tools with high enough sensitivity and specificity with respect to future needs. Just as important is to be able to reassure parents as early as possible that their children will develop normally and not suffer longstanding problems caused by their birth. Studies of general movements and the concurrent motor repertoire in infancy could contribute to meet these challenges.