Early motor repertoire and longterm motor, cognitive and adaptive function in infants at risk for neurological impairment
Doctoral thesis
Permanent lenke
http://hdl.handle.net/11250/2378994Utgivelsesdato
2016Metadata
Vis full innførselSamlinger
Sammendrag
Sammendrag:
Tidlig motorisk repertoar og seinere motorisk, kognitiv og adaptiv funksjon
hos barn med risiko for nevrologiske funksjonsforstyrrelser
Spedbarn med risiko for nevrologisk funksjonsforstyrrelse inkluderer både barn født
premature (før uke 37 i svangerskapet) og barn født til termin med komplikasjoner i
nyfødtperioden. I denne avhandlingen er hovedfokus på kvaliteten av spontanbevegelser i
spedbarnsalder og seinere motorisk, kognitiv og adaptiv funksjon hos barn som er født
premature med svært lav fødselsvekt (Very Low Birth Weight: VLBW; fødselsvekt <1500
gram) selv om studiepopulasjonen inkluderer også noen barn med neonatal encefalopati født
til termin. Nyere studier har vist at barn som er født prematurt har motoriske og kognitive
utfordringer, og behovet for støtte vedvarer gjennom barndommen, ungdomsårene og
voksenlivet for mange av de premature barna som overlever. Det er behov for å utvikle og
forbedre diagnostiske verktøy for tidlig identifisering av nevrologiske funksjonsforstyrrelser
for å kunne starte intervensjon på et tidlig tidspunkt.
Studier av spontanbevegelser hos normale foster og spedbarn har ledet til en systematisk
klassifisering av bevegelsene og definisjon av standardbevegelser for de ulike aldersgruppene.
Noen av disse er beskrevet som general movements og en metode for evaluering av slike
bevegelser er utviklet. «The Assessment of Motor Repertoire – 2 to 5 Months» (AMR) er en
standardisert vurdering av fidgety-bevegelser som er general movements mellom 2-5
måneder. AMR beskriver også kvaliteten og kvantiteten til det motoriske repertoaret
(concurrent movements), som er bevegelser som opptrer sammen med fidgety-bevegelser.
Studier har vist at fravær av fidgety-bevegelser er en god prediktor for utvikling av cerebral
parese (CP), og at kvaliteten av det motoriske repertoaret i fidgety-perioden hos VLBW-barn
er assosiert med seinere motorisk og/eller kognitiv utvikling.
Denne avhandlingen inneholder både en oppfølgingsstudie og en multisenterstudie. Målet
med oppfølgingsstudien i Artikkel I var å undersøke prediktiv verdi av kvaliteten av fidgetybevegelser
og det motoriske repertoaret for senere motorisk og kognitivt utkomme i ei gruppe
høy-risiko barn. Vi viste at et unormalt motorisk repertoar, til tross for tilstedeværelse av
fidgety-bevegelser, var assosiert med motoriske og kognitive utkomme ved 10-års alder,
undersøkt med Movement Assessment Battery for Children-2 og Wechsler Intelligence Scale-
III.
Målet med oppfølgingsstudien i Artikkel II var å beskrive foreldre-rapportert adaptiv og
maladaptiv atferd hos 10-11 år gamle VLBW-barn med og uten CP sammenlignet med
terminfødte kontrollbarn, ved hjelp av Vineland-II. I gruppa med VLBW-barn uten CP ønsket
vi å beskrive mulige sammenhenger mellom adaptiv og maladaptiv atferd og neonatale
faktorer samt kvaliteten på spedbarnas tidlige motoriske repertoar.
Vi fant at VLBW-barn, både med og uten CP, hadde dårligere adaptiv funksjon i skolealder
enn sine jevnaldrende født til termin. Blant VLBW-barn uten CP var kvaliteten på det
motoriske repertoaret assosiert med en lavere skår for adaptiv funksjon ved 10-11 år.
Målet med multisenterstudien i Artikkel III var å beskrive kvaliteten av general movements
og det motoriske repertoaret i fidgety-perioden hos barn med svært lav gestasjonsalder
(ELGAN: gestasjonsalder <28 uker) og/eller ekstrem lav fødselsvekt (ELBW: fødselsvekt <1000 gram). Hos disse spedbarna fant vi dårligere kvalitet på det motoriske repertoaret ved
12 uker korrigert alder sammenlignet med ei representativ frisk kontrollgruppe.
ELGAN/ELBW spedbarn med tilstedeværelse av fidgety-bevegelser hadde fire ganger så høy
risiko for å ha et unormalt motorisk repertoar enn kontrollene.
Resultatene i denne avhandlingen tyder på at et unormalt motorisk repertoar hos høy-risiko
spedbarn er hyppig forekommende, og at dette tidlige motoriske repertoaret er assosiert med
senere utkomme for motorikk, kognisjon og adaptiv funksjon. Ettersom antallet overlevende
barn som er ekstremt for tidlig født øker, er det viktig for helsevesenet og hjelpeetater å ha
diagnoseverktøy med høy nok sensitivitet og spesifisitet med hensyn til framtidige behov.
Like viktig er det å være i stand til å berolige foreldre så tidlig som mulig dersom deres
spedbarn vil utvikle seg normalt og ikke ha risiko for funksjonsforstyrrelser forårsaket av
problemer rundt fødselen. Studier av spontanbevegelser og det motoriske repertoaret i
spedbarnsalder kan bidra til å møte disse utfordringene. Summary:
Early motor repertoire and long-term motor, cognitive and adaptive function in infants
at risk for neurological impairment
Infants at risk for neurological impairments include both infants born preterm (before week 37
of gestation) and infants born at term with neonatal complications. In this thesis, the main
focus is on the quality of spontaneous movements in infancy and long-term motor, cognitive
and adaptive function in children born preterm with very low birth weight (VLBW: <1500
grams), even though the study population also includes some children born at term who have
suffered neonatal encephalopathy. Recent studies have shown that preterm born children have
motor and cognitive challenges, and the need for support persists through childhood,
adolescence and into adulthood for many of these preterm born survivors. There is a need to
develop and improve diagnostic tools for early identification of neurological impairment in
order to start intervention at an early age.
The observation of spontaneous movements in normal fetuses and infants has led to a
systematic classification of movements, thereby defining a set of standard movements for
each respective age group. Some of these are described as general movements, and a method
for the evaluation of such movements has been developed. The “Assessment of Motor
Repertoire – 2 to 5 Months” (AMR) is a standardized assessment of fidgety movements,
which are the general movements at 2-5 months of age. AMR also describes the quality and
the quantity of the concurrent motor repertoire, which are movements occurring together with
fidgety movements. Studies have shown that absence of fidgety movements is a good
predictor of development of cerebral palsy (CP), and that the quality of the concurrent motor
repertoire during the fidgety period in VLBW infants is associated with later motor and/or
cognitive development.
This thesis includes both a follow-up study and a multicenter study. The aim of the follow-up
study in Paper I was to determine the predictive value of the quality of fidgety movements
and the concurrent motor repertoire for later motor and cognitive outcomes in a group of highrisk
children. We showed that an abnormal concurrent motor repertoire, despite presence of
fidgety movements, was associated with motor and cognitive problems at 10 years of age, assessed by the Movement Assessment Battery for Children-2 and Wechsler Intelligence
Scale-III.
The aim of the follow-up study in Paper II was to describe parent-reported adaptive and
maladaptive behaviour in 10-11 year old VLBW children with and without CP compared with
term-born controls, using Vineland-II. In the group of VLBW children without CP, we
wanted to describe possible associations between adaptive and maladaptive behaviour and
neonatal factors as well as the quality of the infants' early motor repertoire. We found that
VLBW children, both with and without CP, had lower adaptive function at school age than
their peers born at term. Among VLBW children without CP an abnormal infant motor
repertoire at 14 weeks post-term age was associated with a lower score for adaptive behavior
at 10-11 years of age.
The aim of the multicenter study in Paper III was to describe the quality of general
movements and the additional concurrent motor repertoire during the fidgety movement
period in infants with extremely low gestational age (ELGAN: <28weeks gestational age)
and/or extremely low birth weight (ELBW: <1000 grams). In these infants, we found poorer
quality of the early motor repertoire at 12 weeks corrected age compared with a matched
control group of healthy term-born infants. ELGAN/ELBW infants with presence of fidgety
movements had a four times higher risk of having an abnormal concurrent motor repertoire
than control infants.
In conclusion, the results of the thesis suggest that abnormal concurrent motor repertoire is
frequent in high-risk infants, and that this early motor repertoire is associated with later
motor, cognitive and adaptive outcome. As the number of survivors of extreme birth is
increasing, it is important for the healthcare and social system to have diagnostic tools with
high enough sensitivity and specificity with respect to future needs. Just as important is to be
able to reassure parents as early as possible that their children will develop normally and not
suffer longstanding problems caused by their birth. Studies of general movements and the
concurrent motor repertoire in infancy could contribute to meet these challenges.
Består av
Paper 1: Fjørtoft, Toril Synnøve Larsso; Grunewaldt, Kristine Hermansen; Løhaugen Christensen, Gro; Mørkved, Siv; Skranes, Jon; Evensen, Kari A. Indredavik. Assessment of motor behaviour in high-risk-infants at 3 months predicts motor and cognitive outcomes in 10 years old children. Early Human Development 2013 ;Volum 89.(10) s. 787-793 http://dx.doi.org/10.1016/j.earlhumdev.2013.06.007 The article in is reprinted with kind permission from Elsevier, sciencedirect.comPaper 2: Fjørtoft, Toril Synnøve Larsso; Grunewaldt, Kristine Hermansen; Løhaugen, Gro; Mørkved, Siv; Skranes, Jon Sverre; Evensen, Kari A. Indredavik. Adaptive behavior in 10-11 year old children born preterm with a very low birth weight (VLBW). European journal of paediatric neurology 2015 ;Volum 19.(2) s. 162-169 http://dx.doi.org/10.1016/j.ejpn.2014.11.006 The article in is reprinted with kind permission from Elsevier, sciencedirect.com
Paper 3: Fjørtoft, Toril Synnøve Larsso; Evensen, Kari A. Indredavik; Øberg, Gunn Kristin; Songstad, Nils Thomas; Labori, Cathrine; Silberg, Inger Elisabeth; Loennecken, Marianne; Møinichen, Unn Inger; Vågen, Randi Tynes; Støen, Ragnhild; Adde, Lars. High prevalence of abnormal motor repertoire at 3 months corrected age in extremely preterm infants. European journal of paediatric neurology ;Volum 20.(2) s. 236-242 http://dx.doi.org/ 10.1016/j.ejpn.2015.12.009 The article in is reprinted with kind permission from Elsevier, sciencedirect.com
Appendix C: Fjørtoft, Toril Synnøve Larsso; Fjortoft, T; Einspieler, Christia; Adde, Lars; Strand, Liv Inger. Inter-observer reliability of the "Assessment of Motor Repertoire - 3 to 5 Months" based on video recordings of infants. Early Human Development 2009 ;Volum 85.(5) s. 297-302 http://dx.doi.org/ 10.1016/j.earlhumdev.2008.12.001 The article in is reprinted with kind permission from Elsevier, sciencedirect.com